В настоящее время признается, что детский церебральный паралич (ДЦП) представляет собой гораздо больше, чем «нарушение осанки и движений», и часто связан с широким спектром дисфункций, включая когнитивные, языковые и сенсорно-перцептивные нарушения [1]. Как указано в недавней обзорной работе, расстройствами речи при ДЦП страдают 30–87% больных [2]. Степень речевых расстройств выражена сильнее при более тяжелых нарушениях двигательной сферы [1, 3–5]. Корреляционный анализ позволил выявить взаимосвязь между степенью нарушений моторики и выраженностью расстройств речи у больных с ДЦП в возрасте 10–12 лет [6].

Общность двигательных и речевых нарушений при ДЦП объясняют анатомической близостью в расположении корковых речевых и двигательных зон, а также их проводящих путей. Отмечается также функциональная общность речевой и двигательной системы, поскольку для организации любого речевого и двигательного акта необходима сохранность четкого кинестетического восприятия, которое сопровождает любое движение как артикуляционных, так и других мышц [2]. Исходя из этого, для развития речевых функций детей рекомендуют упражнения, направленные на преодоление моторной недостаточности (особенно моторики рук).

Особую актуальность в настоящее время приобретают методы реабилитации двигательных функций конечностей у пациентов с ДЦП, основанные на применении неинвазивных интерфейсов «мозг–компьютер» (НИМК) и принципов биологической обратной связи. Такие методы позволяют активизировать природные физиологические ресурсы головного мозга ребенка [7]. Первоначально в ряде исследований была показана потенциальная возможность использования НИМК у детей с ДЦП для выявления на основе анализа динамики электроэнцефалограммы (ЭЭГ) представления пациентом движения конечности или намерения его совершить [8–10]. С помощью НИМК дети управляли движением курсора или различными игровыми объектами на экране компьютера. Основываясь на результатах этих и других работ, исследователи из Южной Кореи использовали НИМК, интегрированный с электростимулятором мышц разгибателей запястья [11]. Электростимуляция запускалась на основе онлайн-анализа параметров ЭЭГ при представлении пациентом движения разгибания кисти. После серии сеансов у детей с ДЦП улучшались параметры выполнения движений рук, а также показатели концентрации внимания.

В дальнейшем для реабилитации детей с ДЦП были использованы НИМК «мозг – компьютер – экзоскелет кисти», которые выявляли характерные паттерны ЭЭГ, сопровождающие кинестетическое воображение движений, и запускали движения «рукавиц» экзоскелета [12, 13]. Было установлено, что сеансы нейрореабилитации с применением таких НИМК повышают эффективность реабилитационных мероприятий на санаторно-курортном этапе лечения. В результате снижается спастичность мышц кисти, увеличиваются сила мышц и объем движений кисти, улучшается выполнение ряда двигательных тестов, растет объем бытовых навыков, что способствует социализации пациентов с ДЦП. Однако в указанных работах не анализировали изменение речевых функций пациентов. В связи с этим цели настоящего исследования — анализ связи между двигательными и речевыми функциями детей с ДЦП, а также выявление изменений моторной реализации высказывания у пациентов в результате комплексного санаторно-курортного лечения, включающего сеансы нейрореабилитации.

ПАЦИЕНТЫ И МЕТОДЫ

Характеристика выборки

Исследования проводили на базе центра «Технологии здоровья и реабилитации» Крымского федерального университета им. В. И. Вернадского, а также Государственного бюджетного учреждения Республики Крым «Санаторий для детей и детей с родителями «Чайка» им. Гелиловичей» для детей с неврологическими нарушениями. В исследовании приняли участие 60 детей в возрасте 6–15 лет, проходящие курс санаторно-курортной реабилитации. Критерии включения пациентов: наличие установленного диагноза «ДЦП» в соответствии с критериями МКБ-10; наличие у пациента в структуре неврологических нарушений гемипареза с уровнем двигательной активности не выше III по критериям классификации больших моторных функций (Gross Motor Function Classification System for Cerebral Palsy, GMFCS). Критерии исключения: отказ от участия в исследовании пациентов, родителей или их законных представителей; уровень двигательной активности по критериям GMFCS больше III; афатические нарушения; медикаментозно некорригируемая эпилепсия; нарушения зрения, не позволяющие различать инструкцию на экране; умственная отсталость умеренной, тяжелой и глубокой степеней (F71–73 по МКБ-10).

В основную группу вошли 40 человек (16 девочек, 24 мальчика) в возрасте 6–15 лет, которые прошли комплексное санаторно-курортное лечение с курсом нейрореабилитации с применением интерфейса «мозг – компьютер – экзоскелет кисти» «Экзокисть-2». В группу сравнения (контрольную) были включены 20 детей

(10 девочек, 10 мальчиков) в возрасте от 7 до 13 лет, которые проходили комплексное санаторно-курортное лечение по стандартным методикам. Нужно отметить, что на курс нейрореабилитации родители чаще записывали детей, которые имели более выраженные нарушения моторных функций. Таким образом, ограничением данного исследования служит отсутствие рандомизации при формировании групп пациентов. Комплексное санаторнокурортное лечение, которое получали обе группы больных, включало: лечебную физкультуру, массаж паретичных мышц, пелоидотерапию, гидрокинезиотерапию в термально-минеральной воде, электростимуляцию мышц, являющихся антагонистами паретичным.

Оценка показателей двигательных и речевых функций

Для оценки объема движений верхних конечностей были использованы следующие шкалы.

1. Модифицированная шкала спастичности Эшворта (Modified Ashworth Scale, MAS) для оценки врачомневрологом уровня спастичности при определении степени сопротивления пассивным движениям по 5-балльной шкале (от 0 до 4).
2. Шкала «Возможности кисти-дети» (ABILHANDKids) —тест оценки родителями двигательной функции верхней конечности ребенка в быту (3 степени возможности выполнения навыка: «невозможно», «трудно», «легко»). Данная шкала продемонстрировала быстроту реагирования и высокую чувствительность при обнаружении изменений после интенсивных тренингов у детей с ДЦП и рекомендована для мониторинга функционального состояния пациентов в клинических исследованиях [14]. Для оценки функций в целом, кроме стандартных показателей выполнения действий (выполнить невозможно – X0, трудно – X1 и легко – X2), использовался суммарный показатель X, рассчитываемый по формуле X = X1+ 2X2, диапазон которого составляет от 0 до 42 [12].

Нейропсихологическая диагностика речевой патологии у детей проводилась в соответствии с руководством [15]. Оценивался уровень моторной реализации высказывания по трем методикам.

1. Исследование орального праксиса и артикуляционной моторики (оценка движений губ, языка, надувания щек по инструкции или по образцу). Максимальная оценка — 30 баллов.
2. Исследование звукопроизнесения (повторение слов). Максимальная оценка — 30 баллов.
3. Составление предложений по картинкам (ребенку демонстрируется ряд картинок, например, «мальчик моет руки», которые ему необходимо описать одним предложением). При этом учитывается правильность порядка слов, аграмматизмы и параграмматизмы. Максимальная оценка – 45 баллов.

Проведение реабилитационных процедур

Каждый ребенок основной группы проходил по 10 сеансов реабилитационных процедур с помощью комплекса, включающего НИМК и экзоскелет кисти «Экзокисть-2» (производства ООО «Экзопласт», г. Москва, по РУ № РЗН 2018/7681). Работа НИМК основана на анализе паттернов ЭЭГ, возникающих при воображении разгибания кисти. Программа обеспечивает выявление кинестетического воображения движения на основе анализа паттерна ЭЭГ, генерацию визуального сигнала обратной связи и формирование команд управления экзоскелетом кисти руки.

В процессе нейрореабилитационного тренинга пациенты сидели в кресле перед компьютерным монитором, на котором им предъявляли визуальные инструкции. Кисти рук размещались внутри «рукавиц» экзоскелета. В центре экрана находилась округлая метка белого цвета, служившая для фиксации взгляда, и расположенные вокруг нее три стрелки, менявшие цвет для обозначения инструкций. Пациент выполнял следующие команды: расслабиться, кинестетически воображать движение разгибания кисти левой или правой руки. Для создания конкретного кинестетического образа при воображении движения детям давали инструкцию: «Представь, что у тебя в руке маленький мячик, ты раскрываешь кисть и роняешь его. Почувствуй это движение». При точном выполнении пациентом задания фиксирующая взор метка окрашивалась в зеленый цвет (интенсивность цвета зависела от параметров ЭЭГ), экзоскелет выполнял соответствующее движение, и кисть руки пассивно разгибалась. Таким образом, генерировался комбинированный зрительный и кинестетический сигнал обратной связи.

Первичную оценку объема движений верхних конечностей и показателей речевых функций у детей основной и контрольной групп проводили на второй день после поступления в санаторий. Начиная с третьего дня санаторно-курортного лечения пациенты основной группы проходили курс нейрореабилитации из 10 сеансов (ежедневно, за исключением выходного дня в воскресенье) по одинаковой схеме: три сессии в сеанс по 8 мин с перерывом на отдых не менее 5 мин. В течение сеанса задание на воображение движений каждой руки повторяли 24 раза. Доля правильных ответов классификатора (при которых срабатывал экзоскелет и пассивно разгибалась кисть) в первом–втором сеансе составляла около 60%, достигая, по мере тренировки пациента, к концу курса уровня 75–80%. На следующий день после окончания курса (14–15-й день пребывания в санатории) данные о двигательной и речевой активности у пациентов основной группы собирали вторично. На 14–15-й день санаторнокурортного лечения оценивали и показатели пациентов контрольной группы.

Остальные подробности методики описаны ранее [12, 16].

Статистическая обработка данных

Статистическую обработку данных выполняли с помощью программы Statistica 12 (StatSoft Inc.; США). Распределение исследуемых показателей оценивали с помощью критерия Шапиро–Уилка. В случае нормального распределения данные представляли в виде среднего арифметического и стандартной ошибки среднего, а для оценки межгрупповых различий использовали t-критерий Стьюдента. В случае, если распределение отличалось от нормального, статистические данные представляли в виде медианы и интерквартильного размаха Ме [Q₁; Q₃], а для оценки межгрупповых различий использовали U-критерий Манна–Уитни, внутригрупповых — Т-критерий Уилкоксона. Коэффициенты корреляции рассчитывали с применением критерия Спирмена. Различия и коэффициенты корреляции считали статистически значимыми при уровне р < 0,05.

РЕЗУЛЬТАТЫ ИССЛЕДОВАНИЯ

Показатели двигательных и речевых функций до реабилитационных процедур

Средний возраст детей основной и контрольной групп составил 10,2 ± 0,4 и 10,1 ± 0,3 года соответственно, и значимо не различался (р = 0,92). У больных основной группы левосторонний гемипарез выявлен у 11, правосторонний — у 29 участников исследования. В группе сравнения (контрольной) у семи детей выявлен левосторонний, у 13 — правосторонний гемипарез. У пациентов с левосторонним гемипарезом показатели по суммарному показателю «Возможности кисти — дети» составили 27 [19; 34] баллов, а у детей с правосторонним гемипарезом они были несколько ниже — 23 [12; 32] баллов. Однако различия по данному показателю между пациентами с лево- и правосторонним гемипарезом не достигали уровня статистической значимости (р = 0,27). Также у пациентов с правосторонним гемипарезом были ниже показатели звукопроизнесения, орального праксиса и составления предложений, чем у детей с левосторонним нарушением моторики, но и в этих случаях различия не являлись статистически значимыми (р = 0,18–0,93).

Показатели уровня спастичности кистей рук у пациентов основной группы и группы сравнения представлены в табл. 1, выполнение бытовых навыков по шкале «Возможности кисти — дети» (баллы) — в табл. 2, а характеристики уровня моторной реализации высказывания — в табл. 3. До лечения статистически значимых различий между показателями групп не было.

Расчет коэффициентов корреляции по Спирмену показал, что показатель спастичности левой кисти, установленный до лечения у всех обследованных детей (n = 60), отрицательно связан со значениями показателей орального праксиса и артикуляционной моторики, звукопроизнесения, составления предложений по картинкам (r = –0,37, –0,36, –0,30 при р = 0,004, 0,005 и 0,019 соответственно). Показатель спастичности правой кисти был статистически значимо связан с показателями звукопроизнесения (r = –0,49 при р < 0,001), т. е. чем выше уровень спастичности кистей рук, тем ниже уровень моторной реализации высказывания. Величина суммарного показателя «Возможности кисти — дети», с одной стороны, и значения показателей орального праксиса, звукопроизнесения и составления предложений по картинкам, с другой, статистически значимо (во всех случаях р < 0,001) позитивно связаны — r = 0,69, 0,62, 0,62 соответственно, т. е. чем сохраннее функции верхних конечностей, тем выше уровень моторной реализации высказывания. Пример такой взаимосвязи между показателем функций рук и способностью к адекватному звукопроизнесению представлен на рисунок.

Показатели двигательных и речевых функций после реабилитационных процедур

Как после стандартного санаторно-курортного лечения, так и после комплексной терапии с курсом нейрореабилитации в обеих группах детей обнаружено статистически значимое снижение спастичности кисти левой и правой рук (табл. 1). Однако анализ выполнения бытовых навыков по оценкам родителей (суммарный показатель «Возможности кисти — дети») позволил выявить статистически значимое улучшение лишь в основной группе (табл. 2). Статистически значимое улучшение уровня моторной реализации высказывания тоже выявлено только у детей основной группы (табл. 3). Оральный праксис, звукопроизнесение и составление предложений по картинкам являются компонентами речевых способностей и могут быть рассмотрены как повторяющиеся измерения, что требует применения поправки Бонферрони для четырех сравнений. Однако статистическая значимость изменений (как видно из значений р) сохраняется и с учетом данной поправки.

Нужно отметить, что статистически значимых различий между группами по анализируемым показателям после лечения не обнаружено. Возможной причиной является то, что, исходя из желания родителей, в основную группу, где использовалось более сложное лечение с курсом нейрореабилитации, вошли дети с несколько более низкими показателями бытовых навыков и моторной реализации высказывания. Даже после лечения их показатели не превысили статистически значимо уровень показателей группы сравнения.

В то же время об эффективности комплексного санаторно-курортного лечения, включающего реабилитационные процедуры с применением курса нейрореабилитации, дополнительно свидетельствуют следующие факты. В основной группе из 40 детей улучшение орального праксиса и артикуляции наблюдалось у 33 (83%), звукопроизнесения — у 24 (60%), составления предложений — у 31 (78%) пациента. Из 20 детей группы сравнения, проведших лишь стандартное санаторно-курортное лечение, улучшение показателей орального праксиса и артикуляции или звукопроизнесения установлено лишь у трех (15%), а составления предложений — у четырех (20%) пациентов.

ОБСУЖДЕНИЕ РЕЗУЛЬТАТОВ

Нами получены данные, свидетельствующие о связи показателей функционирования верхних конечностей и уровня моторной реализации высказывания. Результаты исследования подтверждают теорию о том, что действия, включающие последовательность элементов мелкой моторики, и действия, обеспечивающие производство речи, задействуют общую когнитивно-моторную нейронную сеть [3]. Показано, что улучшение функций рук детей с ДЦП после серии сеансов нейрореабилитации сопровождается ростом показателей орального праксиса и артикуляции, звукопроизнесения и составления предложений по картинкам. Основой таких сочетанных изменений может быть усиление процессов пластичности не только нейронных цепей моторных и сенсомоторных зон неокортекса, контролирующих планирование и выполнение сложных движений рук у пациентов, но и находящихся в непосредственной близости классических зон речеобразования (например, зоны Брока), которые демонстрируют повышенную активацию во время выполнения последовательных движений верхних конечностей [17]. Интересно отметить, что совершенствование мелкой моторики у здоровых испытуемых в недавних экспериментах по обучению изготовлению каменных орудий также приводило к развитию нервных центров и путей, участвующих в генерации речи [18, 19]. 

Одной из причин усиления пластичности нервной ткани может быть перестройка синтеза и связывания нейротрофических факторов, секретируемых преимущественно нейронами и глией. Показано, что успешная реабилитация детей с ДЦП с применением интерфейса «мозг – компьютер – экзоскелет кисти» тесно ассоциирована с уменьшением концентрации нейротрофического фактора мозга (Brain–Derived Neurotrophic Factor, BDNF) в периферической крови после завершения восстановительного лечения [16]. В указанной работе уменьшение концентрации BDNF можно расценивать как следствие сеансов нейрореабилитации. Считают, что такое уменьшение свидетельствует об активном связывании и интернализации данного фактора непосредственно в нервной ткани, что ведет к множественным эффектам: росту аксонов, созреванию дендритов и повышению синаптической пластичности.

ВЫВОДЫ

Проведенное исследование подтвердило наличие у детей с ДЦП статистически значимой (р < 0,001) взаимосвязи между величиной суммарного показателя «Возможности кисти — дети» и значениями показателей моторной реализации высказывания (орального праксиса, звукопроизнесения и составления предложений по картинкам). Комплексная терапия с применением интерфейса «мозг – компьютер – экзоскелет кисти» привела у пациентов с ДЦП к статистически значимым (р < 0,001) снижению спастичности кисти рук, росту суммарного показателя «Возможности кисти — дети» и показателей моторной реализации высказывания. Основой таких сочетанных изменений может быть усиление процессов пластичности нейронных цепей неокортекса, контролирующих планирование и выполнение сложных движений рук, а также речевые процессы. Полученные данные могут быть использованы при разработке новых методов коррекции двигательной и когнитивной сферы детей с ДЦП.